Diana terapéutica para el Síndrome de Allan-Herndon-Dudley

Las células endoteliales de la barrera hematoencefálica como dianas terapéuticas para el Síndrome de Allan-Herndon-Dudley

El grupo de investigación de Hormonas Tiroideas y Sistema Nervioso Central, liderado por la Dra. Ana Guadaño Ferraz del Instituto de Investigaciones Biomédicas Sols-Morreale (CSIC-UAM), ha descrito un nuevo mecanismo fisiopatológico para el Síndrome de Allan-Herndon-Dudley: la disrupción de la barrera hematoencefálica.

El Síndrome de Allan-Herndon-Dudley (SAHD) o deficiencia de MCT8 es una enfermedad rara causada por mutaciones inactivantes en el transportador de monocarboxilatos 8 (MCT8). MCT8 es el principal transportador específico para hormonas tiroideas presente en la barrera hematoencefálica (BHE) de humanos, principal barrera cerebral en la regulación del tráfico de moléculas entre la sangre periférica y el parénquima cerebral. La deficiencia de MCT8 provoca alteraciones en los niveles de hormonas tiroideas en el cerebro de los pacientes, lo que resulta en un grave hipotiroidismo cerebral. En este estudio, se demuestra que la deficiencia de MCT8 también provoca alteraciones estructurales y funcionales en las células endoteliales y otros componentes de la BHE, contribuyendo al progreso de la enfermedad al impedir la homeostasis cerebral.

Este trabajo, recientemente publicado en la revista “Fluids and Barriers of the CNS”, revela alteraciones en la ultraestructura de las uniones neurovasculares (la unidad estructural de la BHE) en los capilares de la corteza cerebral. “Además hemos observado un incremento en la permeabilidad de la BHE al paso de colorantes no permeables, que normalmente no penetran en el parénquima cerebral, así como un incremento en el número de microhemorragias cerebrales y alteraciones en los principales factores angiogénicos”, nos cuenta Marina Guillén-Yunta, primera firmante de este artículo.

Este estudio se ha llevado a cabo en un modelo murino de la deficiencia de MCT8 (Mct8/Dio2KO). También se han utilizado muestras post-mortem de tejido cerebral de un paciente con SAHD, “muestras únicas y de gran valor”, añade la Dra. Guadaño, donde se ha visto un incremento en la permeabilidad de la BHE a la inmunoglobulina periférica IgG y una disminución de la densidad de vasos sanguíneos cerebrales. Estos hallazgos se replicaron en los ratones adultos deficientes de MCT8.

Este trabajo pionero abre las puertas al estudio de la relevancia de la integridad de la BHE en la progresión de la enfermedad, de la importancia del transportador MCT8 en la fisiología basal de la célula endotelial y la unión neurovascular, así como a la consideración de este mecanismo fisiopatológico a la hora de aplicar terapias dirigidas a la administración de hormonas tiroideas o sus análogos a través de la BHE. Además, estos resultados demuestran la validez de técnicas de imagen no invasivas como la angiografía como biomarcador para la evaluación de la progresión de la enfermedad y de la eficacia de los tratamientos.

En este trabajo también han colaborado el Dr. José Manuel García Verdugo de la Universidad de Valencia y CIBERNED y la Dra. Guadalupe Soria del Instituto de Neurociencias de la Universidad de Barcelona.

En la imagen se muestra una reconstrucción tridimensional de la vasculatura cerebral obtenida mediante angiografía por resonancia magnética en un ratón control (panel izquierdo) y un ratón Mct8/Dio2KO (panel derecho).